Tal vid läpp-käk-gomspalt (LKG)
Läpp-käk-gomspalt (LKG) förekommer i Sverige hos ca 1 barn per 500 födda. Barn med LKG är dock en heterogen grupp med flera undergrupper och sinsemellan stora olikheter. Det gäller typ av spalt, storlek och samtidig förekomst av andra missbildningar eller funktionsnedsättningar.
LKG-spalter behandlas primärt kirurgiskt för att ge bästa förutsättningar för talutveckling, bettutveckling och utseende. Behandlingen är multidisciplinär och omfattar också talet och gommens funktion, örats funktion och hörseln, som är viktiga bidragande komponenter för tal- och språkutvecklingen samt bettutveckling och tillväxt i ansiktet, som är viktiga bidragande komponenter för utseendet.
Att tidigt identifiera barn som löper risk att bli försenade eller avvikande i talutvecklingen är nödvändigt för att kunna utveckla vårdprogram och rutiner för att förebygga ohälsa i form av talavvikelser som gör talet annorlunda och svårförståeligt och som påverkar förmågan till kommunikativ aktivitet och delaktighet.
Talavvikelser relaterade till LKG
Det finns idag i Sverige en god uppfattning om förekomst av avvikelser i talet vid spalt liksom om olikheter beroende på typ av spalt. Internationella studier visar relativt samstämmiga resultat även om dessa varierar. Sammanfattningsvis verkar ändå upp till 50 % av barn födda med LKG-spalt ha tal- och/eller nasalitetsproblem i förskole- eller tidig skolålder och det finns visst stöd för att det är en högre förekomst av avvikelser i tal- och språkförmågor vid större defekt respektive vid förekomst av andra missbildningar/syndrom. Vidare att jämnåriga uppfattar avvikelser i talet och ger uttryck för negativ påverkan på delaktighet.
Uppgifter om öron- och hörselproblem är relativt knapphändiga men ger stöd för att sekretorisk mediaotit med tillhörande fluktuerande lätt hörselnedsättning förekommer hos flertalet barn med gomspalt. Det finns också stöd för att talresultat efter primär kirurgi av gomspalten verkar kunna bli jämförbart efter flera olika operationsprotokoll. Kunskap om personernas egen uppfattning om sitt tal är begränsad liksom om effekt av talbehandling.
±Ê°ù´ÇÂá±ð°ì³Ùö±¹±ð°ù²õ¾±°ì³Ù
Gruppen undersöker påverkan av metod för operation av gomspalten hos barn födda LKG på hur talet utvecklas, hur personerna själva uppfattar sitt tal samt effekt av talbehandling.
, som startade 1997, består av tre parallella randomiserade prövningar primär kirurgi för barn födda med total enkelsidig läpp-käk-gomspalt (LKGU). Projektet utvecklades och genomförs av nio LKG-team: Århus / Köpenhamn (Danmark), Helsingfors (Finland), Bergen / Oslo (Norge), Göteborg / Linköping / Stockholm (Sverige) och Manchester / Belfast (Storbritannien). En kirurgisk metod jämfördes mot tre andra i de parallella prövningarna. Rekrytering av 448 barn gjordes under en nioårsperiod. Resultatet vid 5 och 10 års ålder har publicerats. Longitudinella analyser pågår samt uppföljning vid ca 19 års ålder.
Trial registration number ISRCTN29932826.
PI Speech: Anette Lohmander 2001 – 2016, Christina Persson 2017 –
Det primära syftet var att avgöra om slutning av gomspalten utförs vid 6 eller 12 månaders ålder är mest fördelaktigt för talresultatet. Cirka 550 barn från fem länder (Brasilien, Danmark, Norge, Storbritannien, Sverige) deltar.
Det primära resultatmåttet är perceptuellt bedömd velofaryngeal funktion vid 5 års ålder. Sekundära resultat vid 12 och 36 månaders ålder kommer också att rapporteras.
Trial registration number NCT00993551.
PI Stockholm Center: Anette Lohmander.
Fluktuerande hörselnedsättning på grund av sekretorisk otitis media (SOM) är mycket vanligt hos barn födda med gomspalt (LKG). I TUTH-projektet studeras tidig utveckling av tal och hörsel i en kontrollerad gruppstudie av barn med LKG respektive barn med SOM. Delprojekt omfattar hörsel, perception och produktion av konsonantljud, utveckling av språkljudsystem, ordförråd och språkförståelse upp till 3 års ålder.
PI: Anette Lohmander
Doktorand: Birgitta Tengroth 2020: PhD.
Postdoc-projekt: Ã…sa Okhiria
I Sverige opereras barn födda med gomspalt vid 6 olika universitetssjukhus. Det är huvudsakligen två metoder för operation av gomspalten som används; slutning i en seans vid 9-12 månaders ålder eller slutning i två seanser där den mjuka gommen sluts vid ca 6 månader och den spalten i den hårda gommen vid ca 2 års ålder (tidigare i förskole- eller tidig skolålder).
Underlaget beträffande talresultatet efter olika operationsmetoder har varit otillräckligt såväl vad gäller en specifik ålder eller longitudinellt. Syftet med en serie projekt är dels att bidra generellt till underlaget för val av kirurgisk behandlingsmetod genom att utvärdera hur talet utvecklas hos barn födda med LKG-spalt, dels att speciellt undersöka påverkan av talavvikelser på omgivningens uppfattning av den enskilda individens tal och kommunikation. Tre projektdelar är avslutade:
- Speech outcome in children born with cleft lip and palate: aspects of function and environment (doktorand Jill Nyberg, 2016: PhD)
- Orofacial function, articulation proficiency and intelligibility in 5-year old children born with cleft lip and palate (doctorand Ann Malmenholt, 2020: PhD)
- Speech outcome and self-reported communicative ability in young adults born with unilateral cleft lip and palate: comparing long-term results after two different surgical methods for palatal repair (doktorand Petra Peterson, 2022: PhD)
I ett avslutande avhandlingsprojekt undersöks talet longitudinellt hos barn från 1-7 års ålder födda med enkelsidig LKG-spalt där gomspalten sluts i två steg och jämförs med resultaten hos en tidigare grupp behandlad med enstegs-operation av gomspalten. Åldersrelevanta talvariabler bedöms perceptuellt och resultaten jämförs mellan grupperna. I båda studierna ingår mått på förståelighet, dvs hur väl omgivningen uppfattar/förstår talet, samt på individernas egen uppfattning om sitt tal.
Doktorand: Emilie Hagberg
Artikulatoriska avvikelser hos barn födda med LKG behandlas med logopedisk intervention men behandlingsstudier av talstörningar relaterade till LKG är fortfarande få och med sinsemellan stor variation avseende metodologi.
I projektet ingår en systematisk granskning och metaanalys, samt två behandlingsstudier där båda är kontrollerade serier av fallstudier (Controlled single subject series design) i samverkan med logopeder i Region Stockholm och den andra planeras för enbart distansbehandling.
Postdoc-projekt: Anders Sand
Doktorand: Emilie Hagberg
Dessa och ev. övriga projekt beskrivs på respektive ansvarige forskares profilsida.
Medarbetare
Anette Lohmander
ProjektledareEmilie Hagberg
̽»¨¾«Ñ¡, Karolinska UniversitetssjukhusetPetra Peterson
Karolinska UniversitetssjukhusetAnn Malmenholt
Karolinska Universitetssjukhuset, ̽»¨¾«Ñ¡Jill Nyberg
MentorÃ…sa Okhiria
Anknuten till ForskningChristina Persson
Göteborgs universitetKristina Klintö
Malmö Universitetssjukhus/Lunds universitetAvhandlingsprojekt
Petra Peterson, PhD, KI, 2022: .
Birgitta Tengroth, Med Lic, KI, 2020: .
Ann Malmenholt, PhD, KI, 2020: .
Jill Nyberg, PhD, KI, 2016: .
Kristina Klintö, PhD, KI, 2014: .
Examensarbeten
Jenny Carlstedt: Fonemetablering och fonologiska processer hos femÃ¥riga barn födda med isolerad gomspalt. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2023.
Nuray Jeafer: Förändringar i artikulation frÃ¥n fem till tio Ã¥r hos barn födda med isolerad gomspalt. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2023.
Frida Andersson: Utveckling av expressivt ordförrÃ¥d hos barn med sekretorisk mediaotit med eller utan gomspalt. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2022.
Lovisa Assarsson: FörstÃ¥elighet hos tre-Ã¥riga barn med lätt hörselnedsättning relaterat till sekretorisk mediaotit med eller utan gomspalt. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2021.
Lisa Goblirsch: Perceptuellt skattad velofarynxfunktion och hypernasalitet hos tre-Ã¥riga barn med eller utan gomspalt samt lätt hörselnedsättning. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2021.
Antonia Narin Yamal: Expressivt ordförrÃ¥d och konsonantproduktion vid 3 Ã¥rs Ã¥lder hos barn med gomspalt och barn med sekretorisk mediaotit. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2018.
Nilla Henriksson & Sofia Olsson: Konsonantproduktion och expressivt ordförrÃ¥d hos 10-18 mÃ¥nader gamla barn med gomspalt och/eller sekretorisk mediaotit. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2017.
Stina Flodin & Emilie Hagberg: PÃ¥verkan av maxillär framflyttning med Le Fort I osteotomi pÃ¥ artikulation hos personer födda med läpp-käk-gomspalt. Examensarbete för logopedexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2014.
Liisi Raud Westberg: Speech in 3-year-old children with unilateral cleft lip and palate: impact of method for palatal repair and early intervention. Examensarbete för masterexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2013.
Erica Smedberg: Impact of maxillary advancement on speech and velopharyngeal function in patients with cleft lip and palate. Examensarbete för läkarexamen, ̽»¨¾«Ñ¡, 2012.
Valda publikationer
Scandcleft Project
Persson C, Davies J, Havstam C, Søgaard H, Bowden M, Boers M, Nielsen JB, Alaluusua S, Lundeborg Hammarström I, Emborg BK, Sand A, Lohmander A. Speech outcome at 5 and 10 years in unilateral cleft lip and palate: influence of speech therapy and secondary velopharyngeal surgery. Cleft Palate-Craniofac J. Accepted Dec 20, 2023.
Willadsen E, Jørgensen L, Alalusuua S, Pedersen NH, Nielsen J, Hölttä E……Lohmander A, Persson C. Int J Lang Comm Dis. 2023;58:892-909.
Persson C, Pedersen NH, Hayden C, Bowden M, Aukner R, Vindenes H, Ã…byholm F, Whitby D, Willadsen E, Lohmander A. . Cleft Palate-Craniofac J. 2020;57:352-363.
Hammarström IL, Nyberg J, Alaluusua S, Rautio J, Neovius E, Berggren A, Willadsen E, Persson C, Lohmander A. . Cleft Palate-Craniofac J. 2020;57:458-469.
Willadsen, E., Lohmander, A., Persson, C., Boers, M., Kisling-Møller, M., Havstam, C., . . . Andersen, M. (2019). . Cleft Palate Craniofac J, 2019;56:1276-1286.
Lohmander A, Persson C, Willadsen E, Lundeborg I, Alaluusua S, Aukner R, et.al. . J Plast Surg Hand Surgery, 2017;51:26-36.
Willadsen E, Lohmander A, Persson C, Lundeborg I, Alaluusua S, Aukner R, et.al. . J Plast Surg Hand Surgery, 2017;51:37-50.
Lohmander A, Hagberg E, Persson C. Willadsen E, LundeborgI, Davies J, Havstam C, Boers M, Kisling-Møller M, Alaluusua S, AuknerR, Pedersen NH, Tuurunen L, NybergJ. . Clinical Linguistics & Phonetics, 2017;31:589-597.
Billaud Feragen K, Semb G, Heliövaara A, Lohmander A, Johannessen EC, Boysen BM, et al. . J Plast Surg Hand Surg, 2017;51:80-86.
Semb G, Enemark H, Friede H, Paulin G, Lilja J, Rautio J, Andersen M, Åbyholm F, Lohmander A, ….Worthington W. S. J Plast Surg Hand Surg, 2017;51:1-12.
Lohmander A, Willadsen E, Bowden M, Henningsson G, Persson C, Hutters B. . Cleft Palate-Craniofac J. 2009; 46:347-362.
TOPS-project
Gamble C, Persson C, Willadsen E, ………..Lohmander A, ………..Nyberg J, ……….Westberg LR, ……..Munro K, Walsh T, Shaw W. . New England Journal of Medicine, 2023;389(9):795-807.
Shaw W, Semb G, Lohmander A, Persson C, Willadsen E, Clayton-Smith J, Trindade IK, Munro KJ, Gamble C, Harman NH, Conroy EJ, Weichart D, Williamson P. T. British Medical Journal Open, 2019;9:e029780.
TUTH-project och relaterade
Lohmander A, Raud Westberg L, Olsson S, Tengroth B, Flynn T. . Cleft Palate-Craniofac J. 2021;58:894-905.
Tengroth B, Lohmander A, Hederstierna C. . Cleft Palate Craniofac J. 2020;57:616-623.
Flynn T, Lohmander A. . Otology & Neurology, 2014;35:989-996.
Flynn T, Möller C, Jönsson R, Lohmander A. . Int J of Pediatric Otorhinolaryngology, 2009;73:1441-1446.
Talresultat och kommunikativ förmåga hos individer födda med läpp-käk-gomspalt (LKG) –resultat efter olika metoder för gomkirurgi i Sverige
Peterson P, Nyberg J, Persson C, Mark H, Lohmander A. . Cleft Palate-Craniofac J. 2022;59(6):751–764.&²Ô²ú²õ±è;
Klintö K, Brunnegård K, Havstam C, Appelqvist M, Hagberg E, Taleman A-S, Lohmander A. . J Plast Surg Hand Surgery, 2019;53:309-315.
Malmenholt, A, McAllister A, Lohmander A. . Cleft Palate-Craniofacial J. 2019;56:321-330.
Nyberg J, Neovius E, Lohmander A. . J Plastic Surgery Hand Surgery, 2018;52:20-29.
Nyberg J, Peterson P, Lohmander A. . Int J Pediatric Otorhinolaryngology, 2014;78:1662-1670.
Lohmander A, Friede H, Lilja J. . Cleft Palate-Craniofac J, 2012;49:657-671.
Lohmander A, Persson C. . Cleft Palate-Craniofacial J, 2008;45:32-41.
Lohmander A, Friede H, Elander A, Persson C, Lilja J. . Scand J Plast Reconstr Surg Hand Surgery, 2006;46:267-274.
Effekt av talbehandling av LKG-relaterade talavvikelser
Hagberg E, Andersson Stockhaus U, Fagius T, Hartstein M, Raud Westberg L, Nyberg J, Sand A, Lohmander A: Speech therapy in children with cleft palate: speech outcome from multiple single subject casesIJSLP Under Review 2024.
Sand A, Hagberg E, Lohmander A. . J Speech Lang Hear Res. 2022;65:555-573.
Finansiering
Forte
ALF-projekt
NIH, National Institute for Dental and Craniofacial research (NIH-NIDCR)
Stiftelsen Frimurare Barnhuset i Stockholm
Aina Börjesons Stiftelse
Drottning Silvias Jubileumsfond